Turkish abstract

Introduction

Warthin tümörü (WT) pleomorfik adenomdan sonra ikinci en sık görülen benign tükürük bezi neoplazmıdır [1]. WT’nün büyük çoğunluğu parotis bezi (genellikle kuyruk bölgesinde) ve periparotid lenf nodlarında ortaya çıkar. Ekstraparotid WT oldukça nadir görülmekle birlikte genellikle servikal lenf düğümlerinde, ağız boşluğunda ve larinkste bildirilmiştir[2,3]. Literatürde, ekstraparotid bölgelerden olan nazofarenkste de istisnai sayıda WT bildirilmiştir. Bildirilen bu olgulardaki dikkat çeken nokta bazılarına eş zamanlı olarak unilateral ya da bilateral parotid WT’nün eşlik etmesidir. Biz bu yazıda eş zamanlı olarak bilateral parotis bezinde ve nazofarenkste WT olan bir vakayı sunduk.

Case Report

62 yaşında erkek hasta kliniğimize sağ kulakta ağrı ve sol kulak kepçesi altında şişlik şikayeti ile başvurdu. Sağ kulaktaki ağrı yakınmasınınyaklaşık 3 haftadır olduğunu fakat çok rahatsız edici olmadığını, sol kulak kepçesi altındaki şişliğin ise 7 yıldır var olduğunu,bu şişliğin herhangi başka bir yakınmaya sebep olmadığını belirtti.Hastanın öyküsünde bilinen hastalığı yoktu fakat 40 yıldır günde 1 paket sigara kullanım öyküsü mevcuttu.

Hastanın KBB muayenesinde her 2 kulak zarı doğal görünümdeydi. Endoskopik nazal bakısında nazofarenkste sağ rossenmüller fossadan hafif orta hatta kayan mukozal dolgunluk mevcuttu. Boyun muayenesinde sol parotis lojuna uyan bölgede lastik kıvamında, mobil, yaklaşık 2cm’lik kitle palpe edildi. Stenon kanalı muayenesi ve diğer orofarengeal yapıların muayenesi olağandı. Fasiyal sinir fonksiyonları da normal olan hastada ek patolojik bulguya rastlanmadı.

Hastadan parotis bezi ultrasonu istendi. Parotis bezi ultrasonu sonucu sağ parotis bezi yüzeyel lob orta kesimde 8x6 mm, alt pol seviyesinde de 8x4 mm boyutlarda, sol parotis bezinde ise en büyüğü derin lopta 26x17 mm çapında çok sayıda hipoekoik kitlesel lezyon olarak raporlandı. Nazofarenks görüntülemesi için istenen MR’da ultrasonda görülen her iki parotis bezdeki kitleler teyit edildi. Ayrıca nazofarenks sağ tarafta düzensiz sınırlı yumuşak doku kalınlık artışı ve orta hatta en büyüğü 3 mm olan multipl, düzensiz kenarlı kistik lezyonlar görüldü.

Şekil 1 T1 ağırlıklı kontrastlı MR imajlar.Aksiyel ve koronal kesitte sağ ve sol parotis bezinde kontrastlanan kitleler, sagittal imajda ise nazofarengeal kitle görülmektedir.

Hastanın her 2 parotis bezinden ince iğne aspirasyon biyopsisi yapıldı. Nazofarenksden de lokal anestezi altında punch biyopsi alındı. Üç biyopsi  sonucu da WT ile uyumlu olarak raporlandı.

Şekil 2 Bilateral parotis ince iğne aspirasyon sitolojisinde lenfoid hücreleri içeren zeminde atipi içermeyen onkositik hücre kümeleri ile Warthin tümöre ait sitolojik bulgular (PAP , Giemsa X 100)

Şekil 3 Sağda olağan morfolojide nazofarenks dokusu ve onunla devamlılık gösteren sol üst ve alt kenarda Warthin tümör alanları; küçük resimde Warthin tümöre ait onkositik epitelyal adalar ( Hematoksilen&EozinX20 ve X100).

Şekil 4 Nazofarenks epiteli (siyah ok) altında yer kaplayan kitle oluşturmuş, Warthin tümöre ait lenfoid doku komponenti ve eozinofilik geniş sitoplazmalı onkositik hücre adaları (kırmızı ok) (Hematoksilen&Eozin X200).

Hastaya sol parotidektomi önerildi. Sağ parotis bezindeki kitleye ve boyutunun çok küçük olmasından dolayı nazofarenksteki kitleye takip önerildi.

Discussion

Snyderman ve ark.’a göre, WT histolojik tanısı, çift tabakalı epitelyal hücreler (onkositler) ile kaplı düzensiz kistik boşluklar ve bu kistler arasındaki lenfoid dokunun gösterilmesiyle konulur [4]. Bizim sunduğumuz vakada bu kriterlere uyduğundan dolayı WT tanısı aldı.

WT’nün histogenezi tartışmalı olmakla beraber yaygın olarak bu tümörün parotis bezinin lenf nodlarındaki ektopik tükürük kanalı epitelinden kaynaklandığına inanılır. Parotis bezinin kapsüllenmesi submandibular bezden daha geç meydana gelir ve parotis bezi gevşek kapsül ile sarılır [3].Bu şartlar lenfoid dokunun parotis bezine invaze olmasına olanak sağlar. İnvaze olan lenfoid doku intraglandüler parotid lenf nodu olarak büyür. Tükürük bezi dokusunun ve lenfoid dokunun birlikte bulunmasının, lenf bezlerine asinar hücre invazyonunu kolaylaştırdığı düşünülmektedir. Minör tükürük bezi dokusu da baş ve boyun bölgesinde herhangi bir yerde lenfoid dokuya katılabilir [5].WT’nün nazofarenkste gelişimini bu bölgenin lenfoid doku ve minör tükürük bezleri açısından zengin olması açıklayabilir.

Literatür tarandığında senkron olarak nazofarengeal ve bilateral parotis bezinde WT görülen 2 vaka bildirilmiştir. İlki Hilton ve ark.’nın [6] 2008 yılında bildirdiği, diğeri ise Güçlü ve ark.’nın [7] 2012 yılında bildirdiği ender vakalardır. Yaşamın ilerleyen yıllarında  görülen bu ender olayın başlangıç safhası  onkositik metaplazi  olarak kabul edilir. Onkositik metaplaziyi başlattığı düşünülen faktörler ise  tütün içimi [8], otoimmün bozukluklar[8], Epstein-Barr virüsü enfeksiyonu[8], beslenme bozukluğu  veya metabolik eksiklikler, genetik faktörler, çevresel etkiler, kanal tıkanıklığı veya kronik inflamasyondur [3]. Sunduğumuz vakadaki metaplaziyi  başlatan faktörün yüksek olasılıkla tütün kullanımı olduğu kanaatindeyiz. Bununla birlikte literatürdeki nazofarengeal WT’leri gözden geçirildiğinde bunların tamamının sigara kullandığını söylemek mümkün değildir. Dolayısıyla metaplazi gelişiminde başka faktörlerin de suçlanabileceğini düşünüyoruz.

Sonuç olarak bu olgu ve literatürde bildirilmiş diğer olgular göz önünde bulundurulduğunda nazofarenks  kitlelerinin ayırıcı tanısında çok sık görülmese de WT’nün atlanmaması gerektiği hatta buna parotis bezinde de WT’nün eşlik edebileceğidir. Ayrıca parotid ve ekstra parotid yerleşimli WT’nün histogenezinin net biçimde açıklanması bu tümörlerin neden eş zamanlı olarak farklı anatomik bölgelerde görüldüğü konusuna ışık tutacaktır.

Acknowledgement

İzmir Katip Çelebi Üniversitesi Atatürk Eğitim Araştırma Hastanesi Radyoloji Anabilim Dalında görevli Dr. Melda Apaydın ve Patoloji Anabilim Dalında görevli Dr. Türkan Atasever Rezanko’ya  teşekkür ederiz.

References

1. Chung YF, et al. Epidemiology of Warthin’s tumour of the parotid gland in an Asian population.  Br J Surg 1999; 86:661–664.
2. Yeh YA, et al. Nasopharyngeal Warthin’s tumor. Otolaryngol Head Neck Surg  1999;120:942–944.
3. Low WK, Ng SB. Synchronous parotid and nasopharyngeal Warthin’s tumors:  first report of a case. Ear NoseThroat  J 2002;81:839–841.
4. Snyderman C, Johnson JT, Barnes EL. Extraparotid Warthin’s tumor. Otolaryngol Head Neck Surg 1986; 94:169–175.
5. Michiro K, et al. Warthin´s tumor of the nasopharyx: a casereport. Auris Nasus Larynx. 2004;31: 293-8.
6. Hilton JM, et al. Multifocalmulti-site Warthin tumour. Eur Arch Otorhinolaryngol. 2008;265: 1573-5.
7. Güçlü O, et al. Syncronized Warthin's tumor in bilateral parotid gland and nasopharynx. Kulak Burun Bogaz Ihtis Derg. 2012 Jul-Aug;22(4): 236-40
8. Maiorano E, et al. Warthin’s tumour: a study of 78 cases with emphasis on bilaterality, multifocality and association with other malignancies. Oral Oncol 2002; 38:35–40.